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Resultado da pesquisa sobre Tratamento de deformidades ósseas e prevenção de fraturas em indivíduos com osteogênese imperfeita no Brasil

Written By Fatima Santos on terça-feira, 18 de outubro de 2022 | 18:06

    Resultado da pesquisa sobre Tratamento de deformidades ósseas e prevenção de fraturas em indivíduos com osteogênese imperfeita no Brasil

                                                                                        Fátima Benincaza e Aglaé Celestino

                                                                                  Diretoria da ANOI

 

A Associação Nacional de Osteogênese Imperfeita – ANOI, foi fundada em maio de 2017 com a finalidade de dar continuidade aos trabalhos iniciados pela ABOI (Associação Brasileira de Osteogênesis Imperfecta), criada em 11 de dezembro de 1999, a qual teve os seus trabalhos interrompidos e a sua desativação determinada pela falta de assinaturas e também pelo falecimento de alguns de seus membros.

A ANOI é juridicamente constituída sob a forma de Associação Civil, privada, sem fins econômicos, de caráter organizacional, assistencial e educativo, sem cunho político ou religioso. É regida por Estatuto, pelo seu Regimento Interno e pelas demais disposições legais.

A ANOI tem em seu escopo, proporcionar as pessoas com Osteogênese Imperfeita - OI, melhor qualidade de vida, dentro da família e na sociedade, no que diz respeito à saúde e ao exercício de seus direitos constitucionais e humanos.

A ANOI ao longo dos anos, vem se fortalecendo em conhecimento e informação através de participações em eventos científicos que tratam do tema das Doenças Raras, palestras e congressos de associações de Doenças Raras e, nos encontros de organizações de pessoas com OI na América Latina (Brasil, Argentina, Chile, Venezuela, México, Colômbia, Equador, Peru, Panamá e Honduras).

A ANOI também atua efetivamente em parceria com outras associações de pacientes no estado do Rio de Janeiro, como membro efetivo do CEPIFF - Comitê de Ética em Pesquisa em Seres Humanos do Instituto Fernandes Figueira – IFF/FIOCRUZ; como Representante dos Usuários, no Colegiado Diretor do IFF/FIOCRUZ e, como membro fundador do Fórum de Políticas Públicas para Crianças e adolescentes com Doenças Crônicas e/ou Deficiências e suas famílias. Atualmente, a ANOI ocupa a cadeira de Vice-presidente do Comitê Estadual de Defesa dos Direitos Humanos das Pessoas com Doenças Raras no Rio de Janeiro.

A ANOI abrange todo o território nacional. Tem em seu cadastro geral, 1.298 pessoas com OI e, conforme os seus dados, 59,9% dessas pessoas residem na região Sudeste, onde há maior concentração populacional. O Estado do Rio de Janeiro, com 36,4%, é o que possui maior número de pessoas cadastradas com OI, seguido de São Paulo, com 16,7%.  Os dois estados (SP e RJ) juntos representam 53,1% do total de pessoas cadastradas com OI.

        No final de 2021, no período de 15/12/à 27/12/2021, a ANOI realizou uma pesquisa sobre o “Tratamento de Deformidades Ósseas e Prevenção de Fraturas em Indivíduos com Osteogênese Imperfeita no Brasil”, enquanto sociedade civil, com o objetivo de contribuir para a recomendação da Comissão Nacional de Incorporação de Tecnologias no SUS – CONITEC, relativa a proposta de incorporação no Protocolo Clinico e Diretrizes Terapêuticas - PCDT da Osteogênese Imperfeita - OI, das Hastes Telescópicas para a correção de deformidades e prevenção de fraturas em crianças e adolescentes com OI no processo de tomada de decisão para a inclusão das Hastes Telescópicas no SUS (Consulta Pública SCTIE/MS no 117 de 22/12/2021).

Poderiam participar nesta pesquisa da ANOI os responsáveis, cuidadores e pessoas com diagnóstico de Osteogênese Imperfeita que morassem em qualquer lugar do Brasil. A ANOI utilizou somente as respostas relacionadas no questionário, pelo link: https://docs.google.com/forms/d/1NrTNIjOD_WVWNyHN5xEWpVyBfn8sdExWuWNEPLVS3AE/edit

      Os dados obtidos pela ANOI, pelos formulários de pesquisa (GOOGLE FORMS), contemplaram aspectos da evolução das técnicas cirúrgicas, na especialidade ortopédica, com resultados exitosos na correção de deformidades e que proporcionassem o máximo de funções e qualidade de vida nas atividades das pessoas com OI.

A amostra pequena, mas bem representativa foi, ao final do período estabelecido, de 170 formulários e, respondidos em sua maioria (58,3%), por pessoas com OI do sexo feminino, conforme o Gráfico 1 - Sexo da pessoa com OI. Também foi possível computar, a partir dos relatos nos formulários, o total de 4.975 fraturas, o que sugere uma média de 29,3 fraturas por pessoas com OI. O número máximo de fraturas registrado dentre aqueles que responderam aos formulários foi de 300 fraturas em 39 anos de vida, o que representaria uma média de 7,7 fraturas por ano.


Conforme o Gráfico 2 – Tipo de OI nos mostra, 40,6% das pessoas que responderam ao questionário são do Tipo III e, 21,9% ainda não tem o seu diagnóstico completo e, portanto, não sabem qual o seu tipo OI.

As pessoas com OI do Tipo III costumam sofrer fraturas espontâneas. Não é raro encontrar pacientes do Tipo III que tenham sofrido mais de vinte fraturas durante os três primeiros anos de vida. Ao chegar à puberdade, a pessoa pode já ter tido mais de cem fraturas.



No Gráfico 3 - Número de fraturas por faixa etária, vemos que 78,8% das pessoas que responderam à pesquisa, têm entre 0 e 22 anos, distribuídas da seguinte forma:

·       15,9% têm entre 0 e 2 anos: Nesta faixa podemos atribuir o uso do Pamidronato vem sendo utilizado no tratamento da OI.

·       37,6% têm entre 3 e 10 anos. Nesta faixa, podemos inferir, mediante esses dados que o menor número de fraturas ocorreu nas faixas mais baixas, dada a possível utilização precoce das Hastes e de medicamento.

·       17,6% têm entre 11 e 16 anos: Nesta faixa verificou-se que a soma de fraturas foi de 1.289 fraturas juntas, com uma média de 43 fraturas por paciente com OI.

·       7,6% têm entre 17 e 22 anos. Somaram 633 fraturas é uma faixa etária que muitos abandonam o tratamento não querem ficar hospitalizados e acreditam que não precisam.

Também foi possível observar que muitos desses pacientes, para todas as faixas etárias, estão fora do âmbito dos Centros de Referência de Tratamento da OI – CROIs. Residem em localidades ainda bastante desassistidas, no que se refere ao tratamento medicamentoso e, que têm ainda dificuldade em realizar cirurgias ortopédicas.

Vale ressaltar ainda, na leitura dos resultados, como é perceptível a importância do tratamento medicamentoso com os Bifosfonatos de última geração, como o Pamidronato dissódico, que pode ser encontrado no mercado brasileiro. O Pamidronato vem sendo utilizado no tratamento da OI no Canadá e nos Estados Unidos há vinte sete anos e, de acordo com a Portaria no 2.305/MS, há pelo menos vinte anos no Brasil.





O Ácido Zoledrônico (Zoledronato) foi indicado recentemente no tratamento da Osteogênese Imperfeita. Ele tem uma potência superior e eficácia mais duradoura, na supressão da remodelação óssea, do que os demais Bifosfonatos. A ANOI tem acompanhado os relatos de médicos e, também dos familiares de pacientes, em sua maioria crianças, sobre os resultados positivos que a utilização deste medicamento tem proporcionado, principalmente quanto à dosagem, frequência de administração e duração de internação para a infusão do mesmo. Estas características, associadas a uma administração mais cômoda com duração da infusão menor, entre 15 a 30 minutos, em um só dia, o torna um aliado terapêutico relevante.

Contudo, o preço, inacessível para a imensa maioria dos pacientes com OI, num país empobrecido como o nosso, tem colocado a grande distância essa esperança única de muitas crianças e também de adultos. Só está usando o novo medicamento quem tem condições de comprar.

As informações que nos chegam sobre o Zoledronato são muito promissoras quanto a sua eficácia, haja vista o espaçamento das infusões, um (1) dia a cada seis (6) meses, diminuindo o tempo de internações. Neste aspecto, também podemos frisar que a diminuição das internações, também diminui o estresse nas crianças e, em seus familiares. 

Há também que se considerar que o Zoledronato tem menos efeitos colaterais, entretanto é importante fazer o acompanhamento dos pacientes e os resultados das medicações com a Densitometria Óssea.

Como pode ser observado no Gráfico 4- Densitometria óssea, 57,1% dos pacientes já teriam feito uma avaliação com a densitometria óssea e, 42,9% dos que preencheram o formulário ainda não tiveram essa avaliação. Vale observar que 15,9% são crianças de até 2 anos e, nessa faixa etária não se faz Densitometria Óssea. Isso quer dizer que a maioria das pessoas com OI necessitam realizar a Densitometria Óssea para avaliar o tratamento.


A Pessoa com Osteogênese Imperfeita não possui comprometimento cognitivo, não é uma característica desta patologia. Entretanto, a frequência com que sofrem fraturas e intervenções cirúrgicas, interfere profundamente em seu processo educacional formal, de socialização, além de trazer limitações ao seu direito legitimo de ir e vir. Literalmente. Os procedimentos cirúrgicos corretivos com a colocação de Hastes Telescópicas são primordiais na prevenção das deformidades causadas pelas fraturas recorrentes na pessoa com OI. A colocação da Haste Telescópica permite que a criança com OI cresça em estatura, além de um suporte maior de resistência ao osso. Possibilita também sua breve recuperação de autonomia e retorno as atividades.

 

No Gráfico 5 - Tem indicação para cirurgia de colocação das Hastes Telescópicas? Dos 170 formulários respondidos, somente 156 pessoas responderam esse item. 44,9% não sabe se tem indicação médica para fazer cirurgia de colocação das Hastes Telescópicas, mas foi destaque a indicação de cirurgias para os fêmures por ter a maior incidência de fratura. 




Se observar no Gráfico 6- Quem utiliza Hastes Telescopadas dos 170 formulários 64,1% responderam que não tem Hastes Telescopadas e 35,9% responderam que tem, mas somente 100 responderam que já realizaram algum tipo de Cirurgia ortopédica e 61 tem as Hastes Telescopadas.

Dos 170 formulários, 100 responderam que já realizaram algum tipo de cirurgia ortopédica e o que representa 58,8%. Juntos somam 496 cirurgias, em média 5 cirurgias por pessoa e 41,2% não fizeram nenhuma cirurgia ortopédica.

Dos 100 formulares contatou-se que 61,0% utilizam Hastes Telescopadas e que a maioria fez a sua primeira cirurgia entre 03 e 10 anos de idade, tendo uma concentração aos 3 anos de idade. Somando o número de cirurgias, 293 cirurgias representam 4,8% por pessoa.

Conforme o Gráfico 7- Motivo que refez a cirurgia, mostra, 56,7% dos pacientes, não precisaram refazer a cirurgia das Hastes Telescópicas, entretanto alguns pacientes refizeram a cirurgia em membros variados mais de uma vez, alguns até 6 vezes por motivos também variados, tais como: parou de crescer; a Haste ficou curta: a Haste quebrou ou saiu do lugar. A maioria das vezes foi para reposicionar a Haste; 47, 3% não precisou trocar as Hastes.

 

Conforme o Gráfico 7- Motivo que refez a cirurgia, mostra, 56,7% dos pacientes, não precisaram refazer a cirurgia das Hastes Telescópicas, entretanto alguns pacientes refizeram a cirurgia em membros variados mais de uma vez, alguns até 6 vezes por motivos também variados, tais como: parou de crescer; a Haste ficou curta: a Haste quebrou ou saiu do lugar. A maioria das vezes foi para reposicionar a Haste; 47, 3% não precisou trocar as Hastes.

Considerando as cirurgias das Hastes Telescópicas nos membros operados no Gráfico 8, foi relatado (71,9%) que o osso ficou bem alinhado, 46,9% não teve mais fraturas no membro operado, 29,7% relataram que reduziu o tempo de gesso e, 4,7% declararam que não obtiveram benefício.

Este estudo fornece evidencias para a utilidade de médio prazo das Hastes Telescópicas como eficazes e menos invasivas para a estabilização e correção de deformidades em ossos longos em pacientes com OI. Também foi possível observar que 60,6% tiveram melhora na mobilidade e não utilizam mais cadeiras de rodas.    


O Gráfico 9 – Qual a nota de satisfação com a utilização da Haste Telescópica? relaciona o nível de satisfação das pessoas com OI que fizeram cirurgia com as Hastes Telescópicas, o tratamento ortopédico ate-se a corrigir deformidades e fraturas, evitando sua recorrência, permitindo a estetização e, muitas vezes, propiciando a deambulação.

É importante ressaltar que o objetivo do tratamento Ortopédico-cirúrgico é proporcionar o máximo de função possível. Com o crescimento da criança, a taxa de fraturas diminui progressivamente por causa do aumento da coordenação, melhor autocontrole emocional e aumento da resistência óssea. No Rio de Janeiro, as pessoas com OI recebem um tratamento diferenciado no INTO – Instituto Nacional de Traumatologia e Ortopedia onde há uma equipe especializada e sensibilizada com as pessoas com OI.

 Segundo Rizzi, (2008...) “as hastes rígidas, como a "Haste de Rush", são utilizadas quando não se tem as Hastes Telescópicas à disposição. São bem eficazes no caso das tíbias, uma vez que estes ossos não apresentam um crescimento tão rápido quanto o fêmur. ” Esse tipo de haste precisa ser trocado em certos intervalos de tempo, de acordo com o crescimento do osso.

As hastes elásticas “são utilizadas principalmente nas fraturas agudas e diafisárias de ossos longos. Quando utilizadas em pares e colocadas em sentidos inversos podem funcionar como Hastes Telescópicas. ” Rizzi, (2008).

A haste telescópica apresenta um custo muito elevado que o da haste rígida e tem uma maior dificuldade na realização do procedimento cirúrgico.  No entanto, a grande vantagem é a possibilidade de um número reduzido de cirurgias para a troca de hastes durante o crescimento e, com isso, uma menor agressão a pessoa que tem OI. 

No estado do Rio de Janeiro, os especialistas utilizam Hastes Telescópica Fassier Duval (FD) em seus pacientes com OI desde 2004, no Instituto Nacional de Traumatologia e Ortopedia Jamil Haddad, Hospital público, vinculado ao Ministério da Saúde, através da Secretaria de Atenção à Saúde. É uma instituição especializada em atendimento cirúrgico na área de ortopedia e traumatologia. A formalidade do procedimento cirúrgico e a compra da Haste Telescópica foi oficializada após uma parceria feita com o INTO, IFF/FIOCRUZ e o Núcleo da ABOI/RJ.

Como a Fisioterapia, Hidroterapia e Terapia Ocupacional também não eram recomendadas (no Brasil), os médicos orientavam os familiares e responsáveis para não mexer nas crianças. Não se tinha conhecimento de benefícios e, pelo desconhecimento, não as indicavam. Essas recomendações mudaram com o tempo, após a divulgação no site da Associação e, também nos encontros realizados com os profissionais da área de saúde, sobre a importância e a continuidade dessas atividades como prioritárias para a melhoria da qualidade de vida das pessoas com OI.

Estes fatos apontam especialmente na direção da falta de informação geral dos envolvidos com a OI e de apoio do Estado para seu tratamento. E, é preciso sublinhar que embora complexa e pouco frequente (mas longe da extrema raridade que se lhe atribui) a OI, se devidamente tratada permite que a pessoa com OI tenha uma qualidade de vida muito melhor e produtiva. Sendo uma doença genética, evidentemente ainda não é curável, mas já existem os medicamentos, as hastes telescópicas como um tratamento capaz de beneficiar enormemente as pessoas com essa   doença rara, diminuindo suas dores e o número de fraturas o que, por sua vez, permite melhor e maior mobilidade, melhorando em geral, o quadro médico, psicológico e social dos pacientes de OI.

Em 2007, numa reunião de avaliação das parcerias ABOI-Núcleo/RJ, IFF e INTO, o Rizzi (ortopedista do INTO), já abordava os cuidados com os pacientes e o tratamento com jovens adultos: “Falava que as dificuldades no tratamento cirúrgico se deviam a falta de experiência médica (médicos especialistas). Naquele período, 38 crianças foram operadas no INTO; 52 procedimentos cirúrgicos realizados e, foram registradas 08 complicações devido a migração de fios e hastes (mais comum); Ele relatava que problemas ortopédicos como fraturas, deformidades, discrepâncias, escolioses, Impressão basilar (lembrou de um jovem adulto) são progressivas, podem levar a tetraplegia e a cirurgia é arriscada. Fraturas levam a osteopenia e devem ser operadas, porque podem levar a deformidade (membro superior e membro inferior). Falava que o método que deve ser empregado são as hastes rígidas ou hastes flexíveis. Relatava que deformidade angular (ossos longos) são agravadas pelas microfraturas. As Hastes telescópicas intramusculares (em titânio), acompanham o crescimento do osso. O Custo do par de hastes (na época era) em torno de 12 mil Reais e variam de espessura pois são indicadas para crianças e adolescentes. Falava que o INTO não possuía hastes disponíveis para todos: as hastes eram utilizadas em fraturas que podiam ou não ser para pacientes com OI. A ortopedia pediátrica do INTO tentava dar prioridade aos pacientes com OI. ”   

 

Algumas mensagens no WhatsApp do grupo Geral - ANOI- Brasil:

“Giulia TB, tem 7 anos. Colocou a primeira haste no fêmur aos 3 anos de idade e nunca precisou trocar. Alinhou o osso e nunca mais teve fraturas do fêmur. Agora com 6 anos, operou o outro fêmur. Teve boa recuperação e com certeza as hastes trazem outra qualidade de vida às pessoas com osteogênese, diluindo o risco e a gravidade das fraturas e fazendo com que elas possam ter uma vida mais ativa. ”

“Boa noite a todos! Feito. A minha filha Gabi tem 2 hastes telescopada, no fêmur esquerdo e direito ficamos muito satisfeitos com o resultado. Ela não fratura já vai fazer 6 anos e nunca tivemos problema e não precisou trocar nenhuma vez. Quando ela fez a cirurgia ela tinha 7 anos. Hoje ela tem 12 anos e o grau dela é 1. Muito satisfeita com essas hastes telescopada.  Vamos preencher esse formulário para que todos tem direito pelo sus. Fiquem com Deus!”

“Sou Fabiana mãe do Arthur que já fez cirurgias com as hastes telescopadas. Uma emoção única em ver cada passo dele. Nós pais que lutamos por essa qualidade de vida, temos uma grande oportunidade dada pelo MINISTÉRIO DA SAÚDE através do Órgão da CONITEC, para que estas hastes sejam inseridas nos hospitais do SUS de todo Brasil. Mas para isso precisamos da sua participação preenchendo a CONSULTA PÚBLICA o link abaixo. “

“Já respondi. E relatei que quando pequena fraturei o fêmur e colocaram o gesso no qual o processo de recuperação foi demorado e doloroso e agora ao fraturar o outro fêmur e foi colocada a Haste a recuperação está sendo muito mais rápida. No terceiro dia após a cirurgia já estava ficando em pé com o auxílio de muletas. ”

REFERENCIAS:

 

1- Edição da Revista OIFE – Link: https://oife.org/docs/magazine/oife-magazine_2021-04.pdf é uma edição especial sobre pesquisa e tem muitos artigos diferentes sobre vários projetos de pesquisa e desenvolvimento relacionados à OI, incluindo roteiro para cirurgia em OI e muito mais. Em sua página de número 24 tem um roteiro para a cirurgia em OI e artigos de acesso aberto que pode ser encontrado no link: https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/34180749/  e entrevista com: Ralph J.B. Sakkers, MD, PhD, Cirurgião Ortopédico Pediátrico, Departamento de Cirurgia Ortopédica, University Medical Center Utrecht, Holanda & Simona Paveri e Leonardo Panzeri, associação italiana da OI As.It.OI

2- Rizzi - 2007 - ABOI. Associação Brasileira de Osteogenesis Imperfecta. Ata da reunião de avaliação das parcerias ABOI - Núcleo/RJ, IFF/ FIOCRUZ e INTO - Local: Instituto Fernandes Figueira.

3- Rizzi - 2008 - ABOI. Associação Brasileira de Osteogenesis Imperfecta. Ata da reunião de avaliação do tratamento ortopédico - Núcleo/RJ, IFF/ FIOCRUZ e INTO - Local: Instituto Fernandes Figueira

 4- Osteogenesis imperfecta: treatment and surgical management. Hidalgo Perea S, Green DW.Curr Opin Pediatr. 2021 Feb 1;33(1):74-78. doi: 10.1097/MOP.0000000000000968.  https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/33278111/

5- A AOI - Peru fez seus congressos médicos em dezembro de 2021 com as exposições do Dr. Alexandre Salas Casais, Traumatologista Ortopédico do Instituto Saúde da Criança, com sua exposição: “Avanços Cirúrgicos no Tratamento da Osteogênese Imperfeita ".  A palestra pode ser conferida pelo link abaixo: https://www.facebook.com/aoi.peru/videos/1009576389772338                   


 




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